C1 / C2 rotary subluxation due to spasmodic torticollis / Journal of Neurology, Neurosurgery & Psychiatry

Rotary subluxation of the atlantoaxial complex występuje częściej u dzieci niż u dorosłych. Zwykle jest to związane z wyraźną historią urazu szyjki macicy, infekcji górnych dróg oddechowych, niedawnej operacji głowy lub szyi, lub reumatoidalne zapalenie stawów. W artykule opisano dorosłego osobnika z podwichnięciem obrotowym C1/C2, u którego wszystkie te przyczyny były nieobecne. Kolejny przebieg kliniczny wykazał, że pacjent rzeczywiście miał skurcz kręczu kręgowego, który naszym zdaniem był przyczyną podwichnięcia obrotowego w punkcie C1 / C2.

W listopadzie 1997 roku 37-letni mężczyzna z historią podstępnego wystąpienia postępującej deformacji szyi związanej ze skurczem mięśni mostka lewego i mięśnia trapezowego oraz bólem potylicznym od kwietnia tego roku. Od kilku lat cierpiał na łagodny ból szyi. Ból potyliczny był Lewostronny i stawał się coraz bardziej dotkliwy. Elektromiografia nie była wykonywana. On był poza pracą przez 6 miesięcy i coraz trudniej było spać w wygodnej pozycji. Jedyną istotną historią był jeden z „ataków lękowych”.

podczas badania nie stwierdzono objawów reumatoidalnego zapalenia stawów. Pacjent miał klasyczną deformację „Cock robin” z głową przechyloną w lewo i obracającą się w prawo. Wiązało się to ze skurczem i czułością, ale bez wyraźnego przerostu lewego mostka i trapezu, co uważano za dobrowolne, ponieważ ustępowało, gdy był zrelaksowany. Zwykła radiografia obszaru atlantycko-osiowego była zasadniczo prawidłowa, a zatem wykonano tomografię komputerową w znieczuleniu ogólnym, ponieważ pacjent był bardzo niespokojny. Po wprowadzeniu znieczulenia ogólnego, element skurczu i przechylenia szyi, które uważano za spowodowane nadmierną reakcją psychologiczną, zniknął, a badanie wykazało utrzymywanie się deformacji „Cock robin”. Tomografia kręgosłupa w pozycji neutralnej potwierdziła podwichnięcie obrotowe C1 / C2, które zmniejszyło się z głową zwróconą w lewo, ale zostało przesadzone przez skręcenie w prawo. Nie stwierdzono niedawno przebytego urazu szyi, reumatoidalnego zapalenia stawów ani zakażenia gardła, a zatem przyczyna podwichnięcia obrotowego C1/C2 nie była widoczna na tym etapie. Ze względu na nasilenie bólu sugerowano chirurgiczną stabilizację C1/C2.

pacjent został umieszczony w halo-trakcji na tydzień, a następnie wykonano dalszą tomografię komputerową. Wykazało to znaczną poprawę, ale nie całkowitą korektę podwichnięcia obrotowego. Ponieważ redukcja nie była całkowita, zdecydowano się nie wykonywać przezstawowego mocowania śrubowego C1 / C2, ale wykonano tylną zmodyfikowaną fuzję Gallie w pozycji maksymalnej redukcji. Zastosowano kamizelkę halo. Radiografia kontrolna była zadowalająca, a pacjent zgłosił bardzo przyjemne złagodzenie bólu i skurczu, które miał przedoperacyjnie. Kamizelka halo była utrzymywana przez 10 tygodni, podczas których jego ból i skurcz całkowicie ustąpiły. Jednak wkrótce po usunięciu aureoli miał nawrót bólu i skurcz w lewym mostkowo-obojczykowo-sutkowym, chociaż silny ból potyliczny był nadal całkowicie złagodzony. Jego pozycja szyi była teraz zmienna i typowa dla spazmatycznego kręczu kręgowego, bez szczątkowej deformacji „Cock robin”. Był obrót w prawo, pochylenie w lewo i lewe uniesienie ramienia. Radiografia kontrolna nie wykazała utraty poprzedniej pozycji.

W tym momencie postawiono diagnozę spazmatycznego kręczu kręczowego ze wskaźnikiem ciężkości kręczu, opisanym przez Tsuiet al, wynoszącym 15, wskazującym na umiarkowanie ciężką deformację.1 pięćset jednostek (200 mln j./ml) toksyny botulinowej a (Dysport—Ipsen) wstrzyknięto do lewego mostkowo-obojczykowo-sutkowego (250 mln j.) i trapezu (250 mln j.). Pierwsze wstrzyknięcie spowodowało 50% zmniejszenie bólu i skurczu. Trzy kolejne wstrzyknięcia tej samej dawki w ciągu roku przyniosły dalszą poprawę, a najpóźniej 16 miesięcy po operacji jego wynik kręczu kręgowego spadł do ośmiu. Jego postawa była podobna, ale znacznie mniej wyraźna i zmienna. Ból potyliczny pozostaje nieobecny i osiągnął solidną fuzję.

Atlantoaxial rotary subluxations zostały po raz pierwszy opisane przez Wortzmana i Dewara w 1968 roku, a następnie wyjaśnione przez Fieldinga i Hawkinsa w 1977 roku. Poza tym boczny dolny aspekt atlasu góruje nad bocznym wyższym artykularnym aspektem osi.3

podwichnięcie obrotowo-osiowe może być spowodowane ciężkim skręceniem szyi, zwykle związanym z gwałtownym sportem i wypadkami samochodowymi.4 stwierdzono, że jest to wynik obrotu szyi o ponad 90 stopni w znieczuleniu ogólnym.45

W tym przypadku najczęstsze przyczyny podwichnięcia obrotowego C1/C2 były nieobecne i sugerujemy, że podwichnięcie było spowodowane spazmatycznym kręczem w czasie. Operacja i zastosowanie halo zniosło ból potyliczny, a skurcz został zmniejszony, prawdopodobnie z powodu dodatkowego somatosensorycznego wejścia z halo (mechanicznego geste antagonistique). Po usunięciu halo nastąpił nawrót dystonicznego skurczu, ale neuralgia potyliczna pozostała nieobecna ze względu na stabilizację kompleksu atlantoaxialnego.

W tym przypadku nie było możliwe określenie na jakim etapie doszło do podwichnięcia obrotowego. Możliwe, że podwichnięcie było pierwotnym zdarzeniem prowadzącym do nieprawidłowego ułożenia szyi i skurczu mięśni—rodzaju „pourazowej” dystonii. Jednak u pacjentów z podwichnięciem obrotowym atlantoaxial prawidłowa deformacja szyi jest klasyczną deformacją „cock-robin” i aktywacja mostkowo-obojczykowo-sutkowego i trapezowego nie występuje. Leczenie chirurgiczne w tym przypadku rozwiązało deformację „Cock robin” i ból potyliczny, ale typowe kliniczne wyniki spazmatycznego kręczu kręgowego pojawiły się ponownie po usunięciu halo. Jest prawdopodobne, że halo dostarczyło wystarczających danych somatosensorycznych do zahamowania skurczu mostkowo-obojczykowo-sutkowego w czasie, gdy halo znajdowało się w pozycji. Ewolucja wyników klinicznych z ulgą bólu potylicznego i deformacją” cockrobin”, a następnie bardziej typowym wyglądem spazmatycznego kręczu, zdecydowanie sugeruje, że to dystonia spowodowała podwichnięcie obrotowe.

skurcz kręczu szyjnego jest ogniskową i zwykle idiopatyczną dystonią z skurczem mięśni szyjnych powodującym mimowolne ułożenie i ruch szyi. Może wystąpić w każdym wieku. Chemiczne odbarwienie nadaktywnych mięśni toksyną botulinową jest obecnie zwykłym leczeniem i jest skuteczne u większości pacjentów.6

Dystonia może powodować podwichnięcie lub zwichnięcie w różnych stawach. Na przykład, stawy skroniowo-żuchwowe mogą ulegać nawracającym lub przewlekłym zwichnięciom w idiopatycznej lub późnej dystonii oromandibular.7-9 Angelini et aldescribed podwichnięcie podosiowego odcinka szyjnego kręgosłupa powodujące mielopatię szyjną u dziecka ze spastycznym dystonicznym porażeniem mózgowym10 and Tunkel et alreported podwichnięcie szyjne powodujące poprawę dystonii u pacjenta z długotrwałą idiopatyczną dystonią skrętną.11 do naszej wiedzy w literaturze nigdy nie opisano wystąpienia spazmatycznego kręczu u dorosłych powodującego i prezentującego się jako podwichnięcie obrotowe atlantoaxialne. Długotrwała rotacja poza fizjologiczną granicą może być przyczyną tego podwichnięcia.

W przypadku podwichnięcia atlantoaxialnego po długotrwałej mimowolnej pozycji szyi należy rozważyć rozpoznanie dystonii podstawowej. Toksyna botulinowa nie rozwiąże podwichnięcia, ale była w tym przypadku konieczna do opanowania podstawowej dystonii. Zewnętrzne aparaty ortodontyczne i kołnierze rzadko kontrolują silne ruchy dystonii szyjnej, a działanie toksyny może potrwać kilka dni, a nawet tygodni, dlatego zalecamy leczenie natychmiast po zdiagnozowaniu dystonii. Teoretycznie toksyna botulinowa może nasilać działanie lub zakłócać powrót do zdrowia po ostrych środkach paraliżujących mięśnie stosowanych w znieczuleniu. Jednak nie odnotowano takich reakcji w ciągu 12 lat rozległego doświadczenia na całym świecie z toksyną botulinową, dlatego prawdopodobnie bezpieczne jest podawanie zastrzyków nawet przed operacją szyi. Gdy pacjent ze skurczem kręczu (zmienna postawa) rozwija stałą i wystarczająco ekstremalną postawę „Cock robin”, klinicysta powinien rozważyć zbadanie za pomocą zwykłej radiografii i tomografii komputerowej w celu wykluczenia podwichnięcia obrotowego, nawet jeśli skurcz mięśni jest przerywany.