Subluxación rotatoria C1 / C2 debido a tortícolis espasmódica | Revista de Neurología, Neurocirugía y Psiquiatría

La subluxación rotatoria del complejo atlantoaxial se encuentra con más frecuencia en niños que en adultos. Por lo general, se asocia con un historial claro de trauma cervical, infección de las vías respiratorias superiores, cirugía reciente de cabeza o cuello o artritis reumatoide. En este artículo se informa de un adulto con subluxación rotatoria C1/C2 en el que todas estas causas estaban ausentes. El curso clínico posterior mostró que el paciente, de hecho, tenía tortícolis espasmódica, que creemos que fue la causa de la subluxación rotatoria en C1/C2.

Un varón de 37 años presentó en noviembre de 1997 un antecedente de aparición insidiosa de deformidad progresiva del cuello asociada a espasmo de los músculos esternocleidomastoideos y trapecios izquierdos y dolor occipital a partir de abril de ese año. Había tenido dolor de cuello leve durante varios años. El dolor occipital fue del lado izquierdo y se volvió cada vez más severo. No se realizó electromiografía. Lo había hecho. ha estado fuera del trabajo durante 6 meses y le resultaba cada vez más difícil dormir en una posición cómoda. La única historia relevante fue una de «ataques de ansiedad».

En el examen no hubo signos de artritis reumatoide. El paciente tenía una deformidad clásica de «petirrojo» con la cabeza inclinada hacia la izquierda y girando hacia la derecha. Esto se asoció con espasmos y sensibilidad, pero no con hipertrofia evidente, del esternocleidomastoide izquierdo y el trapecio, que se pensaba que era voluntario, ya que disminuía cuando estaba relajado. La radiografía simple de la región atlantoaxial fue esencialmente normal y, por lo tanto, la TC se obtuvo bajo anestesia general, ya que el paciente estaba extremadamente ansioso. Después de la inducción de la anestesia general, el elemento de espasmo e inclinación de su cuello que se creía que se debía a una reacción psicológica exagerada desapareció y el examen mostró la persistencia de la deformidad del «petirrojo». La TC espinal en posición neutra confirmó una subluxación rotativa C1 / C2 que se redujo con la cabeza hacia la izquierda, pero se exageró al girar hacia la derecha. No había antecedentes de lesión reciente en el cuello, artritis reumatoide o infección faríngea y, por lo tanto, la causa de la subluxación rotatoria C1/C2 no era aparente en esa etapa. En vista de la gravedad del dolor, se sugirió la estabilización quirúrgica de C1/C2.

El paciente fue colocado en halo-tracción durante una semana, y se realizó una TC adicional. Esto mostró una mejora significativa, pero no una corrección total de la subluxación rotatoria. Como la reducción no fue total, se decidió no realizar fijación de tornillo transarticular de C1 / C2, pero se realizó una fusión de Gallie modificada posterior en la posición de reducción máxima. Se aplicó un chaleco de halo. La radiografía de control fue satisfactoria y el paciente reportó un alivio muy agradable del dolor y el espasmo que tuvo en el preoperatorio. El chaleco de halo se mantuvo durante 10 semanas, durante las cuales el dolor y el espasmo se resolvieron por completo. Sin embargo, poco después de quitar el halo, tuvo una recurrencia del dolor y espasmo en el al esternocleidomastoideo izquierdo, aunque el dolor occipital severo aún se alivió por completo. Su postura en el cuello ahora era variable y típica de tortícolis espasmódica sin deformidad residual de «petirrojo». Había rotación a la derecha, inclinación a la izquierda y elevación del hombro izquierdo. La radiografía de control no mostró pérdida de la posición anterior.

En este punto, se realizó un diagnóstico de tortícolis espasmódica con una puntuación de gravedad de tortícolis descrita por Tsuiet al de 15 que indica deformidad moderadamente severa.Se inyectaron 1 Quinientas unidades (200 mU/ml) de toxina botulínica A (Dysport—Ipsen) en el esternocleidomastoide izquierdo (250 mU) y trapecio (250 mU). La primera inyección en sí produjo una reducción del 50% en el dolor y el espasmo. Tres inyecciones más de la misma dosis durante un año produjeron una mejora adicional y, a más tardar, el seguimiento 16 meses después de la cirugía, su puntuación de tortícolis había caído a ocho. Su postura era de naturaleza similar, pero mucho menos pronunciada y variable. El dolor occipital permanece ausente y ha logrado una fusión sólida.

Las subluxaciones rotativas atlantoaxiales fueron descritas por primera vez por Wortzman y Dewar en 19682 y aclaradas por Fielding y Hawkins en 1977.3 La rotación normal máxima de las articulaciones atlantoaxiales es de 45-47 grados. Más allá de esto, la faceta inferior lateral de las rocas atlas sobre la faceta articular superior lateral del eje.3

La subluxación atlantoaxial rotatoria puede ser causada por una lesión de torsión severa del cuello, generalmente asociada con deportes violentos y accidentes vehiculares.4 Se ha notificado como resultado de una rotación superior a 90 grados del cuello bajo anestesia general.45

En este caso, las causas comunes de subluxación rotativa C1/C2 estuvieron ausentes y sugerimos que la subluxación fue causada por la tortícolis espasmódica a lo largo del tiempo. La cirugía y la aplicación del halo abolieron el dolor occipital y el espasmo se redujo, posiblemente debido a la entrada somatosensorial extra del halo ( una gesta antagonística mecánica). La eliminación del halo fue seguida de recurrencia del espasmo distónico, pero la neuralgia occipital permaneció ausente debido a la estabilización del complejo atlantoaxial.

En este caso no fue posible determinar en qué etapa se produjo la subluxación rotatoria. Es posible que la subluxación fuera el evento principal que condujo a la malposición del cuello y el espasmo muscular, un tipo de distonía «postraumática». Sin embargo, en pacientes con subluxación rotatoria atlantoaxial, la deformidad normal del cuello es la deformidad clásica de «gallo-petirrojo» y la activación de esternocleidomastoideo y trapecio no ocurre. El tratamiento quirúrgico en este caso resolvió la deformidad del «petirrojo» y el dolor occipital, pero los hallazgos clínicos típicos de tortícolis espasmódica reaparecieron una vez que se eliminó el halo. Lo más probable es que el halo proporcionara suficiente entrada somatosensorial para inhibir el espasmo esternocleidomastoideo durante el tiempo que el halo estuvo en posición. La evolución de los hallazgos clínicos con alivio del dolor occipital y deformidad de» cockrobin » seguida de una apariencia más típica de tortícolis espasmódica sugiere fuertemente que fue la distonía la que causó la subluxación rotatoria.

La tortícolis espasmódica es una distonía focal y generalmente idiopática con espasmo muscular cervical que causa posturas y movimientos involuntarios en el cuello. Puede ocurrir a cualquier edad. La denervación química de los músculos hiperactivos con toxina botulínica es ahora el tratamiento habitual y es eficaz en la mayoría de los pacientes.6

La distonía puede causar subluxación o dislocación en varias articulaciones. Por ejemplo, las articulaciones temporomandibulares pueden sufrir dislocaciones recurrentes o crónicas en distonía oromandibular idiopática o tardía.7-9 Angelini et al. describieron la subluxación de la columna cervical subaxial que resultó en una mielopatía cervical en un niño con parálisis cerebral distónica espástica 10 y Tunkel et al.informaron que la subluxación cervical causó una mejoría de la distonía en un paciente con distonía de torsión idiopática de larga data.11 Hasta donde sabemos, la tortícolis espasmódica de inicio en adultos que causa y se presenta como subluxación atlantoaxial rotativa nunca ha sido reportada en la literatura. La rotación prolongada más allá del límite fisiológico es probable que sea la causa de esta subluxación.

Cuando aparece subluxación atlantoaxial después de una postura de cuello involuntaria prolongada, se debe considerar un diagnóstico subyacente de distonía. La toxina botulínica no resolverá la subluxación, pero fue necesaria en este caso para controlar la distonía subyacente. Los brackets y collares externos rara vez controlan los movimientos forzosos de la distonía cervical, y la toxina puede tardar algunos días o incluso semanas en funcionar, por lo que recomendamos el tratamiento tan pronto como se diagnostique la distonía. En teoría, la toxina botulínica podría aumentar el efecto o interferir con la recuperación de los agentes paralizantes musculares agudos utilizados en la anestesia. Sin embargo, no se han notificado tales reacciones en 12 años de amplia experiencia en todo el mundo con la toxina botulínica, y por lo tanto es probablemente seguro administrar inyecciones incluso antes de la cirugía de cuello. Cuando un paciente con tortícolis espasmódica (postura variable) desarrolla una postura fija y suficientemente extrema de «petirrojo», el médico debe considerar la investigación por radiografía simple y tomografía computarizada para excluir la subluxación rotatoria, incluso si el espasmo muscular es intermitente.